ศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร ได้รับอนุมัติให้จัดตั้งตามมติคณะรัฐมนตรีเมื่อวันที่ 6 กรกฎาคม 2542 กระทรวงศึกษาธิการ ได้ประกาศตั้งเป็นสถานศึกษา เมื่อวันที่ 31 กรกฎาคม 2543 โดยนายสมศักดิ์ ปริศนานันทกุล  รัฐมนตรีว่าการกระทรวงศึกษาธิการและกรมสามัญศึกษา    ได้แต่งตั้งให้นายชลิต วิพัทนะพร ตำแหน่งผู้ช่วยผู้อำนวยการโรงเรียนศึกษาพิเศษกาฬสินธุ์ ปฏิบัติหน้าที่หัวหน้าศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร ตามคำสั่งกรมสามัญศึกษา ที่ 1512/2543 ลงวันที่ 5 กันยายน 2543 โดยตั้งสำนักงานชั่วคราว ณ โรงเรียนสกลนครพัฒนศึกษา ในวันที่ 29 เมษายน 2545 นางสาวปัทมา คัดทะจันทร์ ตำแหน่งผู้ช่วยผู้อำนวยการโรงเรียนศึกษาพิเศษพิจิตร รักษาการหัวหน้า  ศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดกำแพงเพชร มาดำรงตำแหน่งหัวหน้าศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร 29 เมษายน 2545 และในวันที่ 25 มิถุนายน 2546 สำนักงานคณะกรรมการการศึกษา  ขั้นพื้นฐาน ได้มีคำสั่ง ที่ 233/2546 แต่งตั้งให้ นางสาวปัทมา คัดทะจันทร์ ดำรงตำแหน่งหัวหน้าศูนย์ 1 ศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร ปี พ.ศ. 2546 ได้มีการปรับเปลี่ยนโครงสร้างส่วนราชการใหม่ ศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร เป็นหน่วยงานในสังกัดสำนักบริหารงานการศึกษาพิเศษ สำนักงานคณะกรรมการการศึกษาขั้นพื้นฐาน และได้ขออนุญาตใช้สำนักงานสามัญศึกษาจังหวัดสกลนคร(เดิม) เป็นสำนักงานชั่วคราว  จากโรงเรียนสกลราชวิทยานุกูลซึ่งเป็นเจ้าของอาคารดังกล่าว  และได้รับอนุมัติให้ใช้อาคารได้ โดยความเห็นชอบจากคณะกรรมการสถานศึกษา คณะกรรมการบริหารโรงเรียน ตั้งแต่วันที่ 11 สิงหาคม 2546

          เมื่อปี พ.ศ. 2552 ศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร ตั้งอยู่เลขที่ 887/7 ซอยเมรุมาศ สุทธาวาส 1 ตำบลธาตุเชิงชุม อำเภอเมืองสกลนคร จังหวัดสกลนคร มีอาคารสถานที่ให้บริการเด็กพิการ ดังนี้ อาคารศูนย์การศึกษาพิเศษแบบมาตรฐาน 1 หลัง อาคารเรือนพยาบาล 1 หลัง อาคารบ้านพักนักเรียนพิการ 1 หลัง บ้านพักครู 8 ครอบครัว จำนวน 1 หลัง อาคารหอประชุม ซึ่งได้รับมอบจาก สำนักงานเขตพื้นที่การศึกษาสกลนคร เขต 1 จำนวน 1 หลัง

          เมื่อปี พ.ศ. 2563 มีคำสั่งสำนักงานคณะกรรมการการศึกษาขั้นพื้นฐาน ที่ 2059/2563 ลงวันที่ 23 ธันวาคม 2563 ให้ นายเจษฎา เวียงพล มาดำรงตำแหน่งผู้อำนวยการศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร ตั้งแต่วันที่ 9 พฤศจิกายน 2563 - วันที่ 30 กันยายน 2566

          ปัจจุบันมีคำสั่งสำนักงานคณะกรรมการการศึกษาขั้นพื้นฐาน ที่ 2159/2566 ลงวันที่ 2 ตุลาคม 2566 ให้ นางสาวพนารัตน์ มาลีลีย มาดำรงตำแหน่งผู้อำนวยการศูนย์การศึกษาพิเศษ ประจำจังหวัดสกลนคร ตั้งแต่วันที่ 1 ตุลาคม 2566 ถึงปัจจุบัน